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Presentación de Caso

 

Infrecuente presentación de cáncer uretral

Infrequent presentation of urethral cancer

 

Magdelin Navarro Cutiño1* https://orcid.org/0000-0001-6380-6990

Susana Noris Jiménez Núñez2 https://orcid.org/0000-0002-6340-7460

Mario Roberto Ramos Alvarado3 https://orcid.org/0000-0003-1872-558X

 

1Hospital Clínico Quirúrgico "General Freyre de Andrade", Universidad de Ciencias Médicas de La Habana, Facultad de Ciencias Médicas "Calixto García", Departamento de Cirugía. La Habana, Cuba.

2Hospital Universitario "General Calixto García", Universidad de Ciencias Médicas de La Habana, Facultad de Ciencias Médicas "Calixto García", Departamento de Cirugía. La Habana, Cuba.

3Hospital "Mario Catarino Rivas", Universidad Católica de Honduras, Facultad de Ciencias Médicas de Universidad Católica de Honduras, Departamento de Cirugía. San Pedro Sula - Cortes, Honduras.

 

*Autor para la correspondencia: magdelin.navarro@infomed.sld.cu

 

 


RESUMEN

Introducción: El cáncer primario de uretra es infrecuente. Se presenta un caso de cáncer primario de uretra asociado a litiasis uretral intradiverticular.
Objetivo: Describir las características clínicas y terapéuticas de un caso poco frecuente de cáncer primario de uretra.
Caso clínico: Paciente femenina de 60 años de edad, presenta micción de urgencia, posterior hematuria, sangrado vaginal, molestia vaginal al sentarse y sensación de vagina ocupada. Se extrae litiasis uretral intradiverticular por vagina. Se confirma el cáncer uretral primario.
Comentario: La literatura reconoce factores que pueden afectar los años promedio de sobrevida en pacientes con cáncer primario de uretra. Se señalan la edad superior a los 65 años, color de piel negra, el estadio, grado tumoral, presencia de adenopatías, metástasis a distancia, la histología subyacente y la modalidad de tratamiento.
Conclusiones: La paciente fue tratada mediante radioterapia. La evolución fue satisfactoria con el tratamiento realizado.

Palabras clave: Cáncer uretral; litiasis; divertículo; hematuria.


ABSTRACT

Introduction: Primary urethral cancer is rare. A case of primary urethral cancer associated with intradiverticular urethral lithiasis is presented.
Objective: To describe the clinical and therapeutic characteristics of a rare case of primary urethral cancer.
Clinical case: Sixty-year-old female patient who presents urinary urgency, subsequent hematuria, vaginal bleeding, vaginal discomfort when sitting down, and a sensation of fullness in the vagina. Intradiverticular urethral lithiasis is removed through the vagina. Primary urethral cancer is confirmed.
Comments: The literature recognizes factors that can affect the average years of survival in patients with primary rethral cancer. Age over 65 years, black skin color, stage, tumor grade, presence of lymphadenopathy, distant metastases, underlying histology and treatment modality are indicated.

Conclusion: The patient was treated with radiotherapy. The evolution was satisfactory with the indicated treatment.

Keywords: Urethral cancer; lithiasis; diverticulum; hematuria.


 

 

INTRODUCCIÓN

El cáncer primario de la uretra constituye menos del 1 % de todos los cánceres genitourinarios. En la actualidad, se documenta un predominio en el sexo masculino, en una proporción de 2,9:1. El pico máximo en la incidencia se conoce posterior a los 75 años de edad. En las mujeres, el adenocarcinoma es la variedad histológica más frecuente, así como los síntomas irritativos y la hematuria. El tratamiento abarca la cirugía (el más recomendado), radioterapia y la quimioterapia. Lo antes expuesto fundamenta la infrecuencia del cáncer uretral primario.(1,2,3)

En el caso que se presenta, la manifestación clínica con la que debuta la paciente (micciones de urgencia), no está en correspondencia con el diagnóstico confirmado. En ella debieron predominar los síntomas obstructivos secundarios a la litiasis uretral intradiverticular, ya que una parte de este se ubica en el interior del divertículo y la otra hacia la luz de la uretra. Estas tres afecciones resultan poco probables de detectarse de forma aislada y es mucho más raro que coincidan en un mismo caso. Por lo anterior, se considera de base referencial para futuras investigaciones de la comunidad científica y necesario describir las características clínicas y terapéuticas de un caso poco frecuente de cáncer primario de uretra.

 

 

CASO CLÍNICO

Paciente femenina, de tez negra, de 60 años de edad, que acude a consulta de Urología por presentar micción de urgencia de dos años de evolución. No refiere enfermedades previas.

Examen físico: nada significativo a señalar.

Tacto vaginal: no se examina la vagina por negación de la paciente.

Se le indican complementarios:

  • Hemoglobina: 14 g/dL.
  • Hto: 0,46.
  • Leucocitos: 7,1 x 109/L.
  • Eritrosedimentación: 30 mm/h.
  • Glucemia: 4,1 mmol/L.
  • Creatinina: 98 mmol/L.
  • Cituria: Leucocitos: 0; Cilindros: 0; Hematíes: 0.
  • Urocultivo: No crecimiento bacteriano.
  • Exudado uretral con cultivo y antibiograma: No crecimiento bacteriano.
  • Exudado vaginal con cultivo y antibiograma: No crecimiento bacteriano.
  • Ecografía renal, vesical y ginecológica: Riñones con buena relación corticomedular, parénquima conservado; vejiga sin alteraciones;útero y ovarios sin alteraciones.
  • Cistografía miccional: No se realiza, por detectarse obstáculo en la zona media de la uretra que impide el paso de la sonda.

La paciente se ausentó de consulta y cuatro meses después acude por presentar hematuria, sangrado vaginal, molestias al sentarse, debido a la sensación de "tener la vagina ocupada".

Examen físico (datos de interés a la exploración vaginal): Se observa sangrado vaginal. Al tacto, se palpa cuerpo extraño (litiasis) proyectado en la cara anterior de la vagina. Corresponde a la porción media de la uretra, la cual está recubierta de forma parcial por una capa fina de tejido. Esto permite su fácil movilización y extracción manual (Fig. 1). Se coloca espéculo y se comprueba un orificio correspondiente a la apertura del divertículo uretral hacia la vagina, por donde se extrae la litiasis intradiverticular mediante la vía vaginal (Fig. 2).

 

 

 

 

Se confirma el diagnóstico de litiasis uretral intradiverticular, con abertura espontánea del divertículo hacia la vagina.

Conducta: Se coloca sonda uretrovesical permanente durante 21 días, asociada a la antibióticoterapia. Antes de retirarla, se realiza prueba de colorante con resultados negativos. Se indican los siguientes complementarios para evaluar la causa de la hematuria:

  • Hemoglobina: 13,5 g/dL.
  • Hto: 0,44.
  • Leucocitos: 8,1 x 109/L.
  • Eritrosedimentación: 32 mm/h.
  • Glucemia: 4,3 mmol/L.
  • Creatinina: 103 mmol/L.
  • Serología: No reactiva.
  • Uroanálisis, exudado uretral y exudado vaginal: No crecimiento bacteriano.
  • Panendoscopia (uretrocistoscopia): Se pasa equipo de fibra óptica sin dificultad, no tumoración vesical. Se observa tumoración de aspecto papilar en cara anterior y laterales de la zona media de la uretra y en la parte inferior, lesión que recuerda el aspecto del cáncer epidermoide vesical. Se toma muestra para estudio histológico.

Diagnóstico definitivo: Adenocarcinoma bien diferenciado de la uretra, progresivo.

Se indica tomografía toraco-abdomino-pélvica: Sin lesiones pleuropulmonares, sin lesiones hepáticas, ni adenopatías, ni lesiones renales, ni vesical.

Tratamiento: Se valora en conjunto con especialistas en ooncología. La paciente no acepta el tratamiento quirúrgico propuesto y es tratada con radioterapia.

Se le da seguiemietno a la paciente cada tres meses, durante dos años, la cual se mantuvo asintomática y luego del examen físico, no se evidenció nada significativo a señalar. Los complementarios de seguimiento durante el periodo referido fueron:

  • Hemoglobina: 13,5-14 g/dL.
  • Hto: 0,44-0,46.
  • Leucocitos: 8,1-7,1 x 109/L.
  • Eritrosedimentación: 32-30 mm/h.
  • Glucemia: 4,3-4,1 mmol/L.
  • Creatinina: 103-98 mmol/L.
  • Urocultivo, exudado uretral, exudado vaginal con cultivo y antibiograma: Sin crecimiento bacteriano.
  • Ecografía abdominal y pélvica: Riñones con buena relación corticomedular. Parénquima conservado, sin dilatación del sistema excretor, vejiga sin alteraciones. Sin adenopatías periaórticas, ni perivesicales.
  • Panendoscopias (uretrocistoscopias): No se observa tumoración en uretra ni en vejiga.

Pasados los dos años, la paciente no acude a otras consultas de seguimiento.

 

 

COMENTARIOS

La detección histológica de un cáncer primario en la uretra, se define como carcinoma uretral primario. En contraste, el carcinoma uretral secundario, se presenta después de un diagnóstico y/o tratamiento previo de carcinoma y en otras localizaciones del sistema genitourinario. Se ha encontrado, por lo general en reportes de biopsias posteriores a cistectomías radicales, por cáncer de vejiga como músculo invasor.(1)

Las enfermedades primarias malignas de la uretra son afecciones consideradas como un cáncer raro, de acuerdo al proyecto RARECARE (Vigilancia del cáncer raro en Europa). El cáncer primario de la uretra representa menos del 1 % de todos los cánceres genitourinarios y en mujeres representa el 0,02 %, con poca frecuencia antes de los 55 años de edad.(1,2,3)

En sus variedades histológicas, el cáncer uretral está representado por el carcinoma urotelial del 54-65 %, seguido del carcinoma de células escamosas del 16-22 % y el adenocarcinoma del 10-16 %, variedad detectada en el caso actual. El pronóstico y la supervivencia a largo plazo se relacionan de forma íntima con el estadio clínico-patológico y el tratamiento realizado. Estudios europeos recientes informan un pico de incidencia en edades superior a los 70 años, relacionado a tumores de uretra en ambos sexos.(1,3,4)

Una serie que documenta 130 pacientes con cáncer primario de uretra, da a conocer que 24 de ellos fueron adenocarcinomas. Este tipo histológico se subclasifica a su vez en otros subtipos, como el de células claras y el columnar/mucinoso. El primero de células claras es el más comunicado en uretra y el otro subtipo de preferencia en intestino. Las edades de las mujeres informadas en el estudio anterior tuvieron una media de 72,8 años. Este aspecto no coincide con la edad evidenciada en el presente caso.(5)

En mujeres, los síntomas urinarios irritativos son los más habituales, al igual que el caso que se muestra. Se recomienda realizar un exhaustivo examen de la uretra en las mujeres afectadas. Por lo general, se encuentra que pacientes (45-57 %) con esta afección, cuando presentan síntomas y son diagnosticados con manifestaciones de enfermedad avanzada de forma local. Se describe que más del 60 % sufren hematuria macroscópica de forma inicial. Otros estudios informan signos como uretrorragia, dispauremia, masa extrauretral palpable y síntomas de obstrucción infravesical.(1,5)

La relación entre la presencia de divertículo uretral adquirido en las mujeres, con la aparición de litiasis intradiverticulares se encuentra detallada como una de las complicaciones más frecuentes asociadas al divertículo uretral, luego de las infecciones urinarias a repetición. La degeneración maligna de esta afección es infrecuente. Rovner y otros(6) comunicaron un 5 % de aparición, mientras que O'Connor y otros(3) destacaron que hasta el año 2018 se conocía un total de 123 casos, proveniente de la literatura especializada. Entre las neoplasias malignas, la más documentada es el adenocarcinoma. En el presente caso confluyen dos enfermedades asociadas a divertículos, la litiasis y al cáncer.

El informe de O'Connor y otros(3) revisó lo expuesto sobre pacientes con similares condiciones y difunde que en estudios ingleses y japoneses, el diagnóstico se concluye del conjunto de exámenes tales como: la citología urinaria (con un rol dependiente de la histología), en la que se informa un rango de sensibilidad del 91 %, la cistouretroscopia con toma de biopsia y las imágenes radiológicas. Similares estudios para confirmar el diagnóstico fueron realizados. La impresión y los hallazgos clínicos prevalecieron en la conducta diagnóstica del caso expuesto en esta ocasión.

La Sociedad Europea de Urología recomienda la utilización del sistema actual de clasificación del grado tumoral de la Organización Mundial de la Salud, publicado en 2016. De acuerdo a este, se diferencian las neoplasias en: neoplasia urotelial papilar de bajo potencial maligno, bajo grado (bien diferenciado) y en alto grado (mal diferenciado). El caso presentado presentó un adenocarcinoma de uretra de bajo grado, de acuerdo a los resultados de la muestra resecada por uretrocistoscopia.(1)

En Pinar del Río, Cuba, se conoció de una paciente con diagnóstico de carcinoma urotelial de uretra con progresiión linfática en 2010. No resulta coincidente con la variedad histológica del presente caso, así como en la localización del tumor, ya que en esta afecta la porción distal de la uretra. Los autores no descartan la presencia de otras enfermas similares en el país, no comunicadas en la literatura científica.(7)

El tratamiento de una enfermedad neoplásica maligna, en general se supedita al consentimiento de cada paciente y al estadio en que se encuentra. La Asociación Europea de Urología recomienda la uretrectomía radical para eliminar con un cilindro -de forma bilateral y distal- todo el tejido periuretral del músculo bulbocavernoso, de todos los tejidos blandos adyacentes hasta la sínfisis púbica y el cuello de la vejiga, en mujeres con enfermedad localizada. El caso que se analiza respondió de manera negativa a la propuesta de cirugía radical y optó por la opción de radioterapia. Casos difundidos en la actualidad (similares al presente) fueron tratados con terapia multimodal -que incluye radioterapia y quimioterapia-, con resultados de sobrevida semejantes a otros tratados de forma quirúrgica como único tratamiento. Es afirmado por otros autores que el tratamiento escogido es fundamental en el pronóstico de estas enfermas.(1,8,9)

La literatura especializada reconoce factores que pueden afectar los años promedio de sobrevida en pacientes con cáncer primario de uretra. Se señalan la edad superior a los 65 años, color de piel negra, el estadio, grado tumoral, presencia de adenopatías, metástasis a distancia, la histología subyacente y la modalidad de tratamiento. Se describe que aquellos tumores bien diferenciados (de bajo grado) son menos agresivos, pero la paciente del caso discutido presentaba un adenocarcinoma que, en contraste con lo antes planteado, se conoce por tener peor pronóstico y mayor potencial de diseminación.(1,10)

Se concluye que pese al haberse presentado un caso de enfermedad considerada rara, los autores consideran importante presentarlo a la comunidad científica ya que, por lo general, existen problemas para su diagnóstico. Una mayor casuística presentada pudiera cooperar en la vinculación de criterios diagnósticos y terapéuticos. La detección precoz en pacientes con factores de riesgo representa la quimera en afecciones infrecuentes, como el cáncer primario de uretra en mujeres.

 

 

REFERENCIAS

1. Gakis G, Bruins HM, Cathomas R, Compérat EM, Cowan NC, van der Heijden AG, et al. European Association of Urology Guidelines on Primary Urethral Carcinoma-2020 Update. EurUrol Oncol. 2020;3(4):424-32.

2. Casali PG, Trama A. Rationale of the rare cancer list: a consensus paper from the Joint Action on Rare Cancers (JARC) of the European Union (EU). ESMO Open. 2020;5(2):e000666. Access: 02/07/2021. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC7174011/

3. O'Connor E, Iatropoulou D, Hashimoto S, Takahashi S, Ho DH, Greenwell T. Urethral diverticulum carcinoma in females-a case series and review of the English and Japanese literature. TranslAndrol Urol. 2018;7(4):703-29. Access: 02/09/2021. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC6127536/

4. Chen H, Zou LL, Dong CJ, Li T, Dong ZQ. Advanced primary urethral cancer: a case report. J Med Case Rep. 2019;13(1):365. Access: 02/09/2021. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC6883513/

5. Zhang M, Adeniran AJ, Vikram R, Tamboli P, Pettaway C, Bondaruk J, Liu J, Baggerly K, Czerniak B. Carcinoma of the urethra. Hum Pathol. 2018;72:35-44. Access: 02/09/2021. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5975388/

6. Rovner ES. Divertículos de la vejiga y de la uretra femenina. En: Wein AJ, Kavoussi LR, Partin AW, Peters CA. Campbell-Walsh Urology. 10a. ed. México: Editorial Médica Panamericana; 2015. p. 2292-311.

7. Castillo García I, Llera Clausell T, Gorte Quiñones AD, Armas Ampudia I, Amador González RM. Satisfactoria evolución y sobrevida en una paciente portadora del carcinoma uretral. Rev Ciencias Médicas. 2010;14(3):56-61. Acceso: 15/09/2021. Disponible en: http://scielo.sld.cu/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S1561-31942010000300011&lng=es

8. Shields LBE, Kalebasty AR. Personalized chemotherapy in clear cell adenocarcinoma of the urethra: A case report. World J Clin Oncol. 2020 Apr 24;11(4):243-49. Access: 02/09/21. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC7186237/

9. Janisch F, Abufaraj M, Fajkovic H, Kimura S, Iwata T, Nyirady P, et al. Current Disease Management of Primary Urethral Carcinoma. Eur Urol Focus. 2019;5(5):722-34. Access: 08/09/2021. Available from: https://www.eu-focus.europeanurology.com/article/S2405-4569(19)30172-5/fulltext

10. Zeng J, Wang S, Zhong L, Huang Z, Zeng Y, Wu S, Zheng D, Zou W, Lai H. Unusual Features of Clear Cell Adenocarcinoma of the Female Urethra: A Case Report and Literature Review. J Clin Med Res. 2018;10(8):665-7. Access: 08/09/2021. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC6031250/

 

 

Conflicto de interés

Los autores declaran que no existen conflictos de interés.

 

 

Recibido: 22/12/2021.
Aprobado: 29/12/2021.

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